DISCUSSION
我々の研究は、珍しい疾患の長期フォローアップに伴う多くの問題に対処している。 母集団全体に基づく標準的な評価ツールを使用した。 検査は子どもの協力が得られる年齢で行い,そのため使用した特定の検査から信頼できるスコアを得ることができた。 対照群を用いることにより、多くの交絡因子、特に未熟児に関連する交絡因子を排除した。
我々の症例における急性疾患の時期以降、死亡率は改善したが、罹患率は改善しなかった。 我々の症例の総合的な転帰は,いずれの対照群よりも有意に悪かった。 この結果は、1965年から1991年にかけて報告されたいくつかのシリーズと同様である。2,3,7,8 重症の転帰は生存者の9-15%に認められ、さらに約10%に中程度だが重要な後遺症が認められた。 この期間には、転帰の改善に関する顕著な時間的傾向は見られなかった。 最近の出生時体重1500g未満の乳児を対象とした研究では、41%に重大な神経学的後遺症が認められた9。 このことは、運動能力や心理テストの結果よりも、全体の結果に反映されている。なぜなら、重症の乳児はこれらのテストを行うことができなかったからである。 17-20
我々は、認知機能における明確な障害を示した。 先行研究では、数が少ないため、IQの障害について、我々のシリーズと同程度の有意性を示すことはなかった。 いくつかの研究では,被爆者の約3分の1に定量的な知的障害があることが示されているが,そうでないものもある。7 我々が検討した障害児は,ほとんどの場合,全成績が軽度/正常のカテゴリーに属していたが,認知障害のために,教育上の困難を抱えるリスクが残っている。 また,髄膜炎を発症した超低出生体重児の研究では,認知障害の程度がより顕著であった。9 このカテゴリーの症例が少なすぎたため,同様の分析を行うことはできなかった。 mABCの下位検査では,微細運動機能よりも総運動機能の方がわずかに影響を受けていた。 このことは,他のシリーズでは十分に評価されていない。 視覚と運動の統合の障害は、ある研究では重度の後遺症のある人に認められ、他の微細運動機能のテストは正常であった。 7 他の研究では、臨床的に正常な小児では、運動機能の定量化は行われていない。2、3、5、8 髄膜炎の超低出生体重児では、運動機能の障害が示されており、我々の超低出生体重児では、運動機能が低下する傾向が見られた(表6)。 しかし、この傾向は、マッチさせた対照群にも同程度に存在する。
我々の研究では、標準的な臨床神経学的検査を実施した。 その結果,片麻痺のような特定の神経学的欠損を持つ子どもは特定できたが,機能的な運動障害は特定できなかった。 チューリッヒ点数で症例と対照群に差がなかったのは、これらの動作が個別に検査されたのに対し、mABCでは複雑な動作の統合がより必要とされたためと思われる。 これらの観察から、もし障害を特定するのであれば、適切なツールを用いて統合運動機能を正式に評価する必要があることが強調された。 Francoらが報告したシリーズ3では、19例しか検討されていないが、GBS症例はグラム陰性症例に比べ認知面で劣っており、全体的な転帰に差はなかった。 4
感音性難聴、てんかん、水頭症など他の転帰指標もおおむね他の研究と一致している。 これらは幸いにもごく少数の症例にしか発生しないようであるが、すべての被爆者において考慮する必要がある。 各児童の聴力を正式に検査することができなかったので、軽度の難聴を持つ数人の児童は識別できなかったかもしれないが、中程度から重度の障害が見落とされることはないだろう。 視覚障害は、病院での対照児とほぼ同じであった。 未熟児の影響があるかもしれないが、子どもの数が少なすぎて十分な分析ができない。
私たちの検査では行動や心理の評価は行わず、子どもの実際の教育成績も記録しなかった。 そのため、追加的な教育的支援を必要とする症例の3分の1という我々の推定は、記録された運動障害と合わせると、問題を過小評価する可能性がある。
我々の研究には、多くの大規模研究で見られるような方法論的問題が潜在的に存在する。 しかし、統計解析には十分であった。 病院対照とGP対照の転帰が類似していることから、我々の症例は未熟児であることだけではなく、主に髄膜炎のために障害を受けたという仮説が補強された。 職業分類の偏りの可能性は、統計解析の中でコントロールされている。 例えば、病院内対照者の平均IQは、病院内対照者を含めなかった場合、99.4から98.6に低下した。 この変化は全体の分析に影響を与えなかった。 これらの子どもたちに関する急性期データは、私たちの結論を変えるかどうかを知るために、彼らの転帰を推定することはできなかった。 しかし,連絡先を知っていた78%の追跡率は,全国規模のコホートという文脈では良い数字であると考えた。
症例と対照群に違いが見られたものの,大多数の子どもは家族から正常とみなされた。 機能的能力は、下限に偏っているものの、通常、正常範囲内にとどまっていた。 重度ではない89%の子どもは,生活の質も良好であった。 このことは、急性期の親にカウンセリングを行う際に念頭に置くべきことである。 しかし,年齢が上がるにつれて,機能的な問題が社会的に大きくなることが懸念される
我々のデータは十分に詳細ではなかったので,急性期からの予後を推定するための情報を結果に取り入れることはできなかった。 他の研究ではそのようなデータを考慮することができ、過去の結果から転帰のリスクスコアが作成されている10。 さらに10~20%は、軽度から中等度の問題のために、それほど重要ではないが、重要な情報を必要とすることになる。 すべての被爆者は、水頭症や難聴などの治療可能な医学的状態について初期スクリーニングを受ける必要がある。 学校入学前には、目立たないが重要な後遺症を特定するために、総合的な発達評価が必要である。 純粋な医学的フォローアップは、新生児髄膜炎の生存者に対する継続的ケアの方法として適切ではない。